Stanislas Lyonnet est le directeur d'Imagine, l'Institut des maladies génétiques, à Paris depuis juillet 2016. Il est professeur de génétique à l'université de Paris et généticien à l'hôpital Necker-Enfants malades. Ce laboratoire, créé en 1992, est également un laboratoire international associé à l'INSERM avec l'INH de Rabat (Maroc), et parmi les laboratoires fondateurs d'Imagine.
Investigateur principal d'un groupe INSERM, il a mené de nombreuses études visant à identifier les gènes et les bases moléculaires impliqués dans les erreurs innées de développement et auteur de plus de 400 publications dans des revues à comité de lecture. Il a également été responsable du lancement du programme de recherche sur les maladies rares de l'Agence nationale française de la recherche (ANR, 2004-2008).
Stanislas Lyonnet a reçu le prix Jean Hamburger en 2006, le prix de la recherche INSERM en 2009 et le prix de l'Académie nationale de médecine en 2012. Il a été élu président de la Société européenne de génétique humaine en 2013.